IHAPSH (Hémorragie intrapapillaire avec hémorragie sous-rétinienne péripapillaire adjacente)

Points clés en un coup d’œil

Points clés en un coup d’œil

• L’IHAPSH est un syndrome bénin caractérisé par une hémorragie intrapapillaire et une hémorragie sous-rétinienne péripapillaire adjacente.
• Elle survient souvent chez les jeunes myopes (femmes de 10 à 30 ans) et des cas bilatéraux ont été rapportés.
• Les symptômes sont principalement des myodésopsies et une légère vision floue, et une découverte fortuite asymptomatique n’est pas rare.
• Le champ visuel montre souvent un élargissement de la tache aveugle ou un scotome de Bjerrum, et l’acuité visuelle corrigée est généralement préservée.
• La pathogénie principale serait un petit canal scléral de la papille optique et une traction vitréopapillaire associée au décollement postérieur du vitré (DPV).
• Des associations avec le syndrome de la papille inclinée et le PHOMS ont été rapportées, rendant important le diagnostic différentiel et le suivi à long terme.
• 多くは数週から数か月で自然吸収され、再発もまれである。経過観察が原則である。

1. 視神経乳頭出血（IHAPSH）とは

定義

Intrapapillary Hemorrhage with Adjacent Peripapillary Subretinal Hemorrhage（IHAPSH）は、視神経乳頭内（intrapapillary）の出血と、それに連続する乳頭周囲網膜下（peripapillary subretinal）の出血を同時に認める臨床像を指す。視神経乳頭浮腫様の所見を伴うこともあり、若年・近視眼に好発する良性の症候群として位置づけられる¹⁾。

歴史

乳頭出血と乳頭周囲網膜下出血を同一眼に認める病態は、1975年のCibisらによる後部硝子体剥離に伴う網膜出血の報告にさかのぼる²⁾。1995年にはKatzとHoytが、若年者で後部硝子体剥離が不完全な状態で生じる乳頭内・乳頭周囲出血を硝子体乳頭牽引（vitreopapillary traction）の所見として報告した³⁾。2004年、Kokameらが9例（女性7例・男性2例、平均年齢47歳、屈折は−1.00〜−9.50D）について「intrapapillary hemorrhage with adjacent peripapillary subretinal hemorrhage」として独立した症候群を提唱し、現在の名称が定着した¹⁾。

Épidémiologie

L’incidence exacte est inconnue, mais les rapports de cas au Japon tendent à concerner des femmes jeunes et myopes. Dans les 9 cas initiaux de Kokame et al., la majorité étaient des femmes, avec une réfraction allant de la myopie légère à forte ¹⁾. Les cas bilatéraux sont relativement rares, mais il existe des rapports d’une femme de 25 ans ayant développé la maladie successivement dans les deux yeux sur une période de 2 ans ⁵⁾ et d’une femme de 36 ans ayant présenté des signes similaires dans les deux yeux à 2 mois d’intervalle ⁶⁾. Les cas chez les adolescents augmentent également, avec des cas typiques accumulés chez une fille de 11 ans ⁷⁾, 12 ans ^9,10), 17 ans ¹¹⁾ et 19 ans ¹⁾.

Q L'IHAPSH est-elle une maladie rare ?

A

La fréquence nationale n’est pas connue. La plupart des rapports sont des cas isolés, ce qui en fait une pathologie clairement rare. Cependant, elle est observée de manière groupée dans les populations où se combinent jeunesse, myopie et décollement postérieur du vitré, et il a été suggéré que la fréquence réelle pourrait être plus élevée, simplement sous-reconnue.

2. Principaux symptômes et signes cliniques

Wang Y, Chen H, Yuan L, et al. Intrapapillary hemorrhage with adjacent peripapillary subretinal hemorrhage of both eyes after COVID-19 infection: a case report. BMC Ophthalmol. 2024;24(1):101. Figure 1. PMCID: PMC10913657. License: CC BY 4.0.

Photographies du fond d’œil des deux yeux. Un amas hémorragique rouge foncé est visible dans la papille optique, avec une hémorragie sous-rétinienne péripapillaire s’étendant continûment le long de son bord. La papille est petite et inclinée, reflétant la prédisposition anatomique de papille inclinée et de petit canal scléral caractéristique de l’IHAPSH.

Symptômes subjectifs

Les symptômes subjectifs typiques sont les myodésopsies et une légère vision trouble ; de nombreux cas sont asymptomatiques et découverts fortuitement lors d’un examen ophtalmologique de routine ou d’une investigation pour une autre maladie. L’acuité visuelle reste souvent bonne : dans les 9 premiers cas de Kokame et al., 7 patients ont conservé une acuité visuelle ≥ 1,0 ¹⁾. Dans les cas japonais, une fille de 12 ans avec une acuité visuelle corrigée initiale de 0,9/1,2 ¹⁰⁾, un cas de 17 ans avec une acuité bilatérale de 1,2 ¹¹⁾, et une fille de 11 ans avec une acuité de 1,2/1,2 ⁷⁾ ont été rapportés.

Cependant, lorsque l’hémorragie s’étend dans la cavité vitréenne ou implique une hémorragie sous-rétinienne près de la macula, une vision trouble, un déficit du champ visuel et un scotome central peuvent survenir. Un cas d’une femme de 62 ans présentant une hémorragie vitréenne et une hémorragie sous-rétinienne péripapillaire, avec une acuité visuelle corrigée de l’œil droit tombée à 0,01, a également été rapporté ⁴⁾.

Signes du fond d’œil

Trois composants hémorragiques caractéristiques sont observés simultanément ou séquentiellement ^1,4).

• Hémorragie intrapapillaire : hémorragie rouge à rouge foncé s’étendant radialement sur la surface de la papille optique.
• Hémorragie sous-rétinienne péripapillaire : hémorragie rouge pâle à rouge foncé s’étendant du bord de la papille vers le côté nasal et inféronasal, avec des limites moins nettes qu’une hémorragie intrarétinienne.
• Hémorragie du vitré : en cas léger, elle se présente comme de fines particules flottantes devant la papille ; en cas sévère, elle peut obstruer l’observation du fond d’œil.

L’hémorragie sous-rétinienne péripapillaire est souvent déviée vers le côté nasal^4,7,8,10), ce qui serait lié à la petite sclère de la papille et à la direction de la traction vitréenne. Au début, elle peut s’accompagner d’un léger œdème papillaire, nécessitant une différenciation d’avec un œdème papillaire de stase⁹⁾. Hwang et Lin ont résumé les hémorragies papillaires multicouches chez les adolescents, montrant que les hémorragies dans les trois couches (papillaire, sous-rétinienne et vitréenne) sont une série de pathologies expliquées par le même mécanisme²¹⁾.

Résultats du champ visuel

Les modifications du champ visuel sont mineures, se limitant à un élargissement de la tache de Mariotte ou à un scotome de Bjerrum, souvent non perçues par le patient. L’évaluation par périmétrie de Goldmann ou Humphrey montre une diminution de sensibilité arquée correspondant à la zone hémorragique ou un déficit nasal en gradin. Après résorption de l’hémorragie, le déficit du champ visuel s’améliore généralement^1,5).

Évolution et pronostic

En principe, l’hémorragie se résorbe spontanément en 6 semaines à quelques mois sans traitement. Dans l’observation de Kokame et al., 7 cas sur 9 ont récupéré une acuité visuelle ≥1,2 et aucune récidive n’a été observée¹⁾. Dans des cas typiques au Japon, une fillette de 12 ans a vu son hémorragie du vitré disparaître 6 semaines après la première consultation, avec une amélioration de l’acuité visuelle corrigée à 1,0¹⁰⁾, et une femme de 36 ans atteinte bilatéralement a récupéré une acuité de 1,2 à l’œil droit et 1,0 à l’œil gauche en 2 mois⁶⁾. Les récidives sont rares, mais il existe des cas où les deux yeux sont atteints à des moments différents ; une surveillance de l’œil controlatéral est nécessaire après une atteinte unilatérale^5,6).

3. Causes et facteurs de risque

Facteurs anatomiques associés

• Petite papille optique / petit canal scléral (small scleral canal) : Teng et al. ont rapporté que la tête du nerf optique encombrée et le petit canal scléral sont associés à l’IHAPSH¹³⁾. Des fibres nerveuses denses dans la papille et une petite ouverture du canal scléral pourraient prédisposer aux hémorragies sous une contrainte mécanique mineure.
• Inclinaison papillaire (disc tilt) : Takahashi et al. ont montré à l’aide de l’OCT à source balayée que l’angle d’inclinaison papillaire des yeux IHAPSH est plus grand que celui des yeux témoins¹⁴⁾. Un cas japonais associant syndrome de papille inclinée, PHOMS et IHAPSH soutient également le lien entre l’inclinaison et cette maladie¹⁵⁾.
• Myopie et allongement axial : la plupart des cas rapportés sont des myopies légères à fortes, et il existe un cas d’une fille de 12 ans ayant développé la maladie pendant la progression de la myopie⁹⁾. On pense que l’allongement axial et la fragilisation des tissus péri-papillaires sont en cause.
• Association de PHOMS (structures ovoïdes hyperréflectives péripapillaires) : Les PHOMS sont des structures ovoïdes hyperréflectives observées autour de la papille optique sur la membrane de Bruch, reflétant une stase du flux axonal^16,17). Plusieurs rapports japonais ont signalé des cas de PHOMS chez des patients atteints d’IHAPSH^15,18), suggérant des facteurs anatomiques et mécaniques communs. Chez les enfants, les PHOMS sont une cause fréquente de pseudo-œdème papillaire²²⁾, et leur prévalence est significativement plus élevée chez les enfants myopes²³⁾.

Facteurs mécaniques associés

• Décollement postérieur du vitré (DPV) et traction vitréo-papillaire : Cibis et al. ont rapporté que le DPV peut provoquer des hémorragies papillaires et rétiniennes²⁾, et Katz et Hoyt ont montré que la traction vitréo-papillaire due à un DPV incomplet entraîne des hémorragies papillaires chez les jeunes³⁾. Dans un cas japonais de 62 ans, le DPV et la rupture des vaisseaux superficiels de la papille ont été supposés être le mécanisme de l’hémorragie⁴⁾.
• Variations de la pression artérielle de type Valsalva : une forte toux, la défécation, l’exercice, etc., une augmentation brutale de la pression veineuse peut déclencher un saignement¹²⁾.

Risques liés au patient

• Femmes jeunes (20-40 ans)
• Myopie (légère à forte)
• Disque incliné, petit canal scléral, PHOMS
• DVP incomplète, adhérence vitréo-papillaire
• Mouvements oculaires forts ou manœuvre de Valsalva

4. Diagnostic et méthodes d’examen

Bases du diagnostic

La constatation ophtalmoscopique d’une « hémorragie intrapapillaire » et d’une « hémorragie sous-rétinienne péripapillaire adjacente » dans le même œil est le point de départ du diagnostic. En présence d’une hémorragie sous-rétinienne à prédominance nasale, d’une légère hémorragie vitréenne, et d’un contexte de jeune âge, myopie, sexe féminin, etc., il faut fortement suspecter une IHAPSH^1,4).

Points clés du diagnostic

• Une hémorragie intrapapillaire isolée ou une hémorragie sous-rétinienne péripapillaire isolée ne permet pas de diagnostiquer cette maladie. Les deux doivent être présentes de manière contiguë.
• La légère baisse d’acuité visuelle et le peu de modifications du champ visuel sont utiles pour différencier cette affection d’autres maladies graves du nerf optique.
• La réversibilité avec résorption spontanée au cours de l’évolution est également un élément en faveur du diagnostic.

Imagerie

Wang Y, Chen H, Yuan L, et al. Intrapapillary hemorrhage with adjacent peripapillary subretinal hemorrhage of both eyes after COVID-19 infection: a case report. BMC Ophthalmol. 2024;24(1):101. Figure 2. PMCID: PMC10913657. License: CC BY 4.0.

OCT horizontale de la papille des deux yeux. Une lésion hyperréflective en forme de dôme à l’intérieur de la papille optique est visualisée comme une hémorragie intrapapillaire. Une couche hyperréflective continue dans l’espace sous-rétinien adjacent à la papille, interprétée comme une hémorragie sous-rétinienne péripapillaire. L’OCT permet d’évaluer de manière non invasive la localisation et la stratification de l’hémorragie, et est également utilisée pour évaluer la présence concomitante de PHOMS et d’inclinaison de la papille optique.

• Tomographie par cohérence optique (OCT) : évalue la stratification de l’hémorragie intrapapillaire et péripapillaire. L’hémorragie est visualisée comme une image hyperréflective s’étendant dans l’espace sous-rétinien, et la présence de PHOMS (lésion hyperréflective ovale au-dessus de l’ouverture de la membrane de Bruch) est également vérifiée^10,15,16). L’OCT Swept-source est utile pour observer l’angle d’inclinaison de la papille, le petit canal scléral et les PHOMS^14,15).
• Angiographie OCT (OCTA) : utilisée pour exclure une néovascularisation choroïdienne (NVC) et évaluer le signal de flux dans les PHOMS. En principe, aucune NVC n’est observée dans les cas isolés d’IHAPSH^10,11).
• Angiographie à la fluorescéine (FA) / au vert d’indocyanine (IA) : évalue la présence de NVC et la fuite de colorant depuis la papille. Dans cette affection, on observe uniquement un blocage de la fluorescence au niveau de l’hémorragie, sans NVC active^1,12).
• IRM / ARM / VRM cérébrale : nécessaire pour le diagnostic différentiel de la papille congestive et de l’hypertension intracrânienne idiopathique (HII). Dans un cas japonais de HII chez une trentenaire, on a observé une selle turcique vide et des PHOMS, et la pression du LCR était de 300 mmH₂O¹⁹⁾. Dans les cas isolés d’IHAPSH, l’imagerie du système nerveux central est normale.

Examen du champ visuel et électrophysiologique

Les champs visuels de Goldmann et Humphrey évaluent l’élargissement de la tache aveugle de Mariotte et la présence d’un scotome de Bjerrum. Dans cette maladie seule, le champ visuel central est souvent préservé. En cas de suspicion de névrite optique, on associe un potentiel évoqué visuel (VEP) et un test de vision des couleurs.

Diagnostic différentiel

Diagnostic différentiel	Points clés du diagnostic différentiel
Neuropathie optique ischémique antérieure non artéritique (NOIAN)	Âge avancé, baisse brutale de l’acuité visuelle et déficit du champ visuel sévère, œdème papillaire prédominant
Névrite optique	Douleur lors des mouvements oculaires, scotome central, défaut pupillaire afférent relatif (DPAR)
Neuropathie optique glaucomateuse	Évolution chronique, excavation papillaire caractéristique et déficit de la couche des fibres nerveuses rétiniennes (RNFL)
Œdème papillaire / HIC	Œdème papillaire bilatéral, céphalées, acouphènes pulsatiles, pression du LCR élevée
Drusen de la papille optique	Évaluation de la calcification par autofluorescence, OCT, échographie
Syndrome de la papille oblique isolé	Dysplasie papillaire congénitale sans hémorragie
Syndrome de Terson	Précédé d’un événement neurologique central comme une hémorragie sous-arachnoïdienne
Hémorragie papillaire traumatique	Antécédent évident de traumatisme
Hémorragie papillaire liée à une maladie hématologique	Signes systémiques tels qu’anémie sévère ou thrombopénie 20)

5. Traitement standard

Surveillance comme principe

L’IHAPSH est une maladie bénigne qui se résorbe spontanément, et aucun traitement médicamenteux ou chirurgical clair n’est établi. De nombreux rapports indiquent que l’hémorragie disparaît dans les 6 semaines à quelques mois avec une simple surveillance sans traitement ^1,6,10,11).

Points clés de la surveillance

• Évaluation initiale : Combiner acuité visuelle, correction dioptrique, pression intraoculaire, champ visuel, OCT et FA/OCTA pour exclure la CNV, la névrite optique ou l’œdème papillaire.
• Intervalle de surveillance : Toutes les 1 à 2 semaines au début, puis passer à tous les 1 à 2 mois une fois la tendance à la réduction de l’hémorragie confirmée. Si l’acuité visuelle est stable, passer à des consultations régulières tous les 6 mois.
• Conseils de vie : conseiller d’éviter les efforts intenses et la manœuvre de Valsalva. Il est plus sûr d’éviter temporairement les sports de contact et les mouvements oculaires extrêmes.
• Évaluation de l’œil controlatéral : compte tenu de l’existence de cas bilatéraux, même en cas unilatéral, évaluer l’OCT et le champ visuel de l’œil controlatéral de manière longitudinale^5,6).

Interventions exceptionnelles

En cas de complication par CNV ou d’hémorragie atteignant la macula avec un impact durable sur la fonction visuelle, l’administration d’anti-VEGF ou la vitrectomie peuvent être envisagées individuellement. Il n’y a pas de preuve suffisante pour administrer des antithrombotiques ou des corticostéroïdes seuls pour cette maladie. En cas de déficit du champ visuel ou de baisse d’acuité visuelle persistante, réévaluer la présence d’une neuropathie optique chronique ou d’une autre maladie négligée.

Points d’attention

• Même après un diagnostic d’IHAPSH, en cas d’aggravation du champ visuel, de pâleur papillaire ou d’œdème papillaire bilatéral, il est nécessaire de reconsidérer la coexistence ou l’évolution vers un glaucome, une névrite optique ou une IIH.
• 視神経乳頭ドルーゼンとの鑑別は OCT・自家蛍光・超音波の組み合わせで行う。誤って NAION 治療を導入しないよう留意する。

6. 病態生理学・詳細な発症機序

機械的牽引仮説

最も支持される機序は、視神経乳頭の小さな強膜管口（small scleral canal）に密集した神経線維と血管が、不完全な後部硝子体剥離（PVD）に伴う硝子体乳頭牽引で機械的に損傷を受け、表層毛細血管が破綻するというものである^1,3,13)。出血は乳頭面・乳頭周囲網膜下・硝子体腔の3層に同時に拡散しうる。

血管・組織の脆弱性

近視性眼軸延長や傾斜乳頭症候群では、強膜管口形態の歪み・乳頭周囲脈絡膜の菲薄化・Bruch 膜開口部の拡大が起こり、硝子体側からの牽引や眼圧変動に対して脆弱になる^14,15)。本邦の傾斜乳頭症候群＋PHOMS＋IHAPSH 合併例では、傾斜乳頭の解剖学的素因が PHOMS と IHAPSH の双方を促進したと考察されている¹⁵⁾。

Relation avec les PHOMS

Les PHOMS sont des structures hyperréflectives ovales observées au-dessus de l’ouverture de la membrane de Bruch en OCT. Initialement, leur distinction avec les drusen du nerf optique posait problème, mais on comprend maintenant qu’elles reflètent une stase du flux axonal des fibres nerveuses rétiniennes^16,17). Borrelli et al. ont montré la présence de signaux de flux sanguin dans les PHOMS en OCTA¹⁷⁾. Tokuhisa et al. ont confirmé des PHOMS bilatérales chez une fille de 12 ans présentant un IHAPSH, rapportant la possibilité que la coexistence de PHOMS et d’IHAPSH ne soit pas fortuite¹⁸⁾. Yamamoto et al. ont également présenté un cas de 11 ans avec syndrome du nerf optique incliné associé à des PHOMS et un IHAPSH, suggérant que les PHOMS pourraient constituer un terrain propice au développement de l’IHAPSH¹⁵⁾.

Facteurs hémodynamiques

On pense qu’une augmentation brutale de la pression veineuse, semblable à celle de la manœuvre de Valsalva, des mouvements oculaires forts et des variations de la pression artérielle pendant l’exercice favorisent la rupture des vaisseaux papillaires superficiels mécaniquement fragilisés¹²⁾. De nombreux cas décrivent une association entre cette affection et des épisodes d’activité physique ou d’effort avant l’apparition des symptômes.

Modèle intégratif

En résumé, l’IHAPSH peut être considérée comme une hémorragie multifactorielle résultant de la rupture des capillaires superficiels et péripapillaires due à la combinaison de (1) une prédisposition anatomique de la papille (petit canal scléral, papille inclinée, PHOMS, myopie), (2) une traction vitréo-papillaire (DVP incomplète), et (3) une charge hémodynamique transitoire. Après l’apparition, la traction est relâchée avec la progression du DVP et l’hémorragie se résorbe spontanément^1,3,13,14).

7. Recherches récentes et perspectives futures

Progrès de l’imagerie diagnostique

La généralisation de l’OCT et de l’OCTA à source balayée (Swept-source) a permis d’évaluer les PHOMS et l’inclinaison papillaire, ainsi que la compréhension tridimensionnelle de l’ouverture de la membrane de Bruch dans la pratique quotidienne^14,17). Takahashi et al. ont quantifié une inclinaison papillaire plus importante dans les yeux IHAPSH¹⁴⁾, et plusieurs petites séries japonaises ont montré une association fréquente entre papille inclinée et PHOMS^15,18).

Affinement du tableau clinique par l’accumulation de cas

Plusieurs rapports de cas suggèrent une accumulation de cas chez les jeunes femmes (adolescentes) et les femmes d’âge moyen (30-40 ans), mais le nombre limité de cas ne permet pas d’identifier un schéma d’apparition définitif^7,9,10,11). L’accumulation de cas bilatéraux et de récidives tardives a également progressé, et l’importance de la surveillance de l’œil controlatéral après une atteinte unilatérale est réaffirmée^5,6).

Élaboration d’un algorithme de diagnostic différentiel

PHOMS étant également observé dans l’IIH et les maladies démyélinisantes, il est nécessaire d’exclure soigneusement la coexistence d’une IIH ou d’une névrite optique dans l’IHAPSH avec PHOMS. Un rapport japonais d’IIH+PHOMS chez une trentenaire montre l’importance d’un bilan systématique lors de la découverte de PHOMS ¹⁹⁾. À l’avenir, un algorithme paramétrant la présence, la taille et la distribution des PHOMS pour quantifier le risque de développer une IHAPSH est attendu.

Prévention et éducation des patients

Aucune mesure préventive claire n’est établie, mais le contrôle de la progression de la myopie, une correction réfractive appropriée et l’évitement des manœuvres de Valsalva intenses pourraient théoriquement réduire la charge mécanique sur la papille. L’interface avec les stratégies de gestion de la myopie chez l’enfant est un enjeu futur ⁹⁾.

Pour les patients : à lire impérativement

• L’hémorragie papillaire (IHAPSH) est une maladie relativement bénigne où, dans la plupart des cas, le saignement se résorbe spontanément et la vision revient presque à la normale.
• Cependant, certaines maladies d’apparence similaire nécessitent un traitement rapide. Veuillez impérativement consulter un ophtalmologiste pour des examens approfondis (OCT, champ visuel, IRM si nécessaire).
• Si vous ressentez une augmentation des corps flottants, une zone sombre dans votre champ visuel ou une sensibilité à la lumière, consultez un médecin sans vous auto-diagnostiquer.
• Les visites de suivi sont très importantes pour vérifier la résorption du saignement et détecter rapidement toute anomalie dans l’autre œil. Respectez l’intervalle de visites prescrit.
• Évitez les activités qui augmentent soudainement la pression dans l’œil, comme les efforts intenses, les exercices violents ou le soulèvement d’objets lourds, pendant la période prescrite par votre médecin.
• Si votre enfant ou un membre de votre famille ayant une forte myopie présente les mêmes symptômes, ne les ignorez pas et consultez rapidement un ophtalmologiste.

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