Fistula Karotis-Kavernosus

Sekilas Poin Penting

Intisari Penyakit Ini

• Fistula karotis-kavernosus (CCF) adalah hubungan abnormal (shunt) antara arteri karotis dan sinus kavernosus.
• Trias eksoftalmus berdenyut, bising vaskular orbita, dan edema konjungtiva (trias Dandy) merupakan temuan khas tipe langsung.
• Dalam klasifikasi Barrow, Tipe A adalah tipe langsung (aliran tinggi), Tipe B/C/D adalah tipe tidak langsung (aliran rendah/dural).
• Terjadi pada sekitar 0,2% pasien cedera otak traumatik, dan hingga 4% pada pasien fraktur dasar tengkorak.
• Fistula karotis-kavernosus tipe tidak langsung timbul perlahan dan sering salah didiagnosis sebagai konjungtivitis, dengan keterlambatan diagnosis rata-rata 234 hari menurut laporan.
• Diagnosis pasti dengan DSA (angiografi subtraksi digital). CT/MRI berperan sebagai penunjang.
• Terapi endovaskular (embolisasi kumparan/balon) adalah pilihan pertama, dengan tingkat keberhasilan pendekatan transvena mencapai 96,9%.

1. Apa itu Fistula Karotis-Kavernosus?

Fistula karotis-kavernosus (CCF) adalah hubungan vaskular abnormal (shunt arteriovenosa) antara cabang arteri karotis interna (ICA) atau arteri karotis eksterna (ECA) dengan saluran vena sinus kavernosus (CS). Diklasifikasikan dalam ICD-10-CM sebagai I77.0 (fistula arteriovenosa didapat).

Klasifikasi

Klasifikasi Barrow banyak digunakan untuk fistula karotis-kavernosus.

Tipe	Arteri pemasok	Aliran	Penyebab tipikal
Tipe A	Langsung dari ICA (tipe langsung)	Aliran tinggi	Trauma, ruptur aneurisma ICA
Tipe B	Hanya cabang dural ICA	Aliran rendah	Idiopatik / tipe dural
Tipe C	Hanya cabang dural ECA	Aliran rendah	Idiopatik / tipe dural
Tipe D	ICA + ECA keduanya	Aliran rendah	Idiopatik / tipe dural (paling sering)

Tipe tidak langsung (tipe dural) mengacu pada Tipe B/C/D. Dalam 80 kasus oleh Preechawat dkk., Tipe B 14%, Tipe C 15%, Tipe D 71% ⁷⁾, dan Tipe D adalah yang paling sering pada fistula karotis-kavernosa spontan ⁹⁾.

Epidemiologi

• Fistula karotis-kavernosa traumatik terjadi pada 0,2% pasien cedera otak traumatik ¹⁾
• Terjadi hingga 4% pada pasien fraktur dasar tengkorak
• Fistula karotis-kavernosa terjadi hingga 24% pasien dengan aneurisma arteri karotis interna segmen kavernosa
• Fistula karotis-kavernosa bilateral jarang tetapi dilaporkan hingga 1% kasus traumatik
• Fistula karotis-kavernosa spontan mencakup hingga 30% dari seluruh fistula karotis-kavernosa, lebih sering pada wanita pascamenopause
• 75% dari total terjadi akibat cedera kepala, 25% sisanya spontan dan lebih sering pada wanita paruh baya
• Rata-rata keterlambatan diagnosis fistula karotis-kavernosa tidak langsung mencapai 234 hari ⁷⁾

Q Apakah fistula karotis-kavernosa dapat terjadi pada kedua mata, bukan hanya satu mata?

A

Fistula karotis-kavernosa bilateral dilaporkan hingga 1% kasus traumatik. Fistula karotis-kavernosa langsung bilateral spontan juga telah dilaporkan sebanyak 35 kasus dalam literatur ⁶⁾, dan jarang dapat terjadi secara bilateral.

2. Gejala Utama dan Temuan Klinis

Gejala Subjektif

Sifat gejala sangat berbeda antara tipe langsung (aliran tinggi/onset akut) dan tipe tidak langsung (aliran rendah/onset lambat).

Tipe Langsung (Akut)

Proptosis berdenyut: Penonjolan bola mata yang sinkron dengan denyut jantung. Ditandai dengan onset mendadak.

Bruit vaskular orbita: Tinitus berdenyut yang didengar sendiri oleh pasien. Dapat dikonfirmasi dengan auskultasi.

Nyeri orbita dan sakit kepala: Nyeri hebat di orbita dan sekitarnya.

Diplopia: Akibat kelumpuhan otot ekstraokular atau proptosis.

Penurunan visus: Akibat iskemia okular atau glaukoma sekunder.

Tipe Tidak Langsung (Kronis)

Kongesti konjungtiva kronis: Ringan hingga sedang, progresif lambat.

Edema dan pembengkakan palpebra: Akibat stasis vena orbita.

Diplopia dan penurunan visus: Sering ringan dan tidak disadari.

Onset tanpa gejala: Pada tipe aliran rendah, gejala okular mungkin minimal, dan pasien datang hanya dengan keluhan “mata merah”⁹⁾.

Pada semua pasien fistula karotis-kavernosus, 90% mengalami proptosis, 90% edema konjungtiva, 50% diplopia, hingga 50% gangguan visus, dan 5% perdarahan intrakranial³⁾.

Temuan Klinis (Temuan yang Dikonfirmasi Dokter saat Pemeriksaan)

Trias Fistula Karotis-Kavernosa Langsung (Trias Dandy):

1. Eksoftalmus Pulsatil (exophthalmos pulsatile)
2. Bruit Orbita (bruit orbita)
3. Kemosis (chemosis)

Temuan Vaskular: Kongesti konjungtiva menunjukkan pola vaskuler berkelok-kelok dan menonjol yang disebut “caput Medusae”. Pembuluh darah episklera berbentuk pembuka botol (corkscrew) yang konvergen menuju limbus merupakan ciri khas.

Peningkatan Tekanan Intraokular: Mencerminkan peningkatan tekanan vena episklera (normal 8-10 mmHg) dan dapat menyebabkan glaukoma sudut terbuka sekunder. Bervariasi dengan posisi, meningkat saat berbaring. Jika iskemia okular berlanjut, dapat timbul glaukoma neovaskular.

Gangguan Gerakan Mata: Kelumpuhan saraf okulomotor (III), troklearis (IV), dan abdusen (VI) menyebabkan diplopia.

Temuan Lain: Edema dan ptosis palpebra, edema papil, dilatasi dan tortuositas vena retina, oklusi vena retina sentral (CRVO), neuropati optik iskemik, ablasi koroid.

Jebakan Diagnostik

Pada fistula karotis-kavernosa dural yang terutama mengalir ke sinus petrosus inferior dengan refluks minimal ke vena oftalmika superior, kongesti dan edema konjungtiva mungkin minimal sehingga sulit didiagnosis. Penting untuk mengamati dengan cermat adanya pembuluh darah corkscrew.

Q Mengapa fistula karotis-kavernosa tidak langsung sering salah didiagnosis sebagai konjungtivitis?

A

Tipe tidak langsung memiliki aliran rendah dan onset lambat, sehingga sering tidak menunjukkan trias klasik (eksoftalmus pulsatile, bruit, kemosis). Kongesti konjungtiva kronis mungkin menjadi satu-satunya keluhan, menyebabkan kesalahan diagnosis sebagai konjungtivitis, sinusitis, atau selulitis orbita ⁹⁾. Pembuluh darah episklera corkscrew menjadi petunjuk diferensial.

3. Penyebab dan Faktor Risiko

Traumatik (Penyebab Tersering)

• Cedera kepala tertutup dan fraktur dasar tengkorak: Penyebab paling umum. Terjadi akibat robekan langsung arteri karotis interna karena fraktur atau gaya geser, atau ruptur dinding pembuluh darah akibat peningkatan tekanan intraluminal yang mendadak¹⁾
• Cedera kepala tembus: Seperti luka tusuk atau luka tembak
• Iatrogenik: Setelah operasi intrakranial, operasi transsfenoidal, operasi sinus, atau terapi endovaskular
• Onset lambat: Ada laporan kasus yang muncul 13 hari setelah cedera¹⁾, sehingga perlu waspada tidak hanya segera setelah cedera tetapi juga selama masa observasi

Idiopatik dan Faktor Predisposisi

• Ruptur aneurisma arteri karotis interna bagian kavernosus atau diseksi arteri karotis interna
• Malformasi arteriovenosa kongenital: Dapat menjadi dasar fistula karotis-kavernosus dural
• Penyakit predisposisi: Sindrom Ehlers-Danlos, pseudoxanthoma elasticum, osteogenesis imperfekta, displasia fibromuskular
• Faktor risiko fistula karotis-kavernosus tipe tidak langsung: Hipertensi, wanita, usia lanjut, diabetes melitus. Hipertensi atau diabetes dapat menjadi pemicu fistula karotis-kavernosus dural

Pencegahan dan Perawatan Sehari-hari

Sebagian besar fistula karotis-kavernosus disebabkan oleh trauma atau penyakit dasar (hipertensi, diabetes melitus, penyakit jaringan ikat). Kontrol hipertensi dan diabetes yang tepat dapat mengurangi risiko fistula karotis-kavernosus idiopatik. Jika muncul proptosis, kongesti konjungtiva, atau tinnitus setelah cedera kepala, segera konsultasikan ke dokter mata atau dokter saraf.

4. Diagnosis dan Metode Pemeriksaan

Pemeriksaan Pencitraan

Karakteristik masing-masing modalitas ditunjukkan di bawah ini.

Metode Pemeriksaan	Temuan Utama	Peran dan Karakteristik
CT/CTA	Pembesaran SOV, pembesaran sinus kavernosus, fraktur dasar tengkorak	Skrining awal. Pembesaran sinus kavernosus ipsilateral dan dilatasi SOV “hampir spesifik”
MRI/MRA	Flow void, edema orbita, dilatasi SOV	Pada fistula karotis-kavernosus, aliran darah di sinus kavernosus menjadi cepat dan dikenali sebagai flow void. Berguna untuk memantau perjalanan alami dan trombosis pasca operasi
DSA	Lokasi pasti fistula, arteri suplai, jalur drainase vena	Standar emas untuk diagnosis definitif

• Ultrasonografi Doppler orbita: Berguna untuk memastikan dilatasi SOV atau aliran balik darah

MRI dinamis dengan kontras: Menunjukkan gambaran penguatan awal sinus kavernosus. Pada tipe drainase anterior, terlihat dilatasi dan penguatan awal SOV; pada tipe drainase posterior, terlihat penguatan awal sinus vena hipofisis. Berguna sebagai evaluasi non-invasif sebelum DSA.

• DSA (angiografi 4 pembuluh darah): Pada fistula karotis-kavernosus dural, diperlukan angiografi baik arteri karotis interna maupun eksterna. Penting untuk mengidentifikasi lokasi fistula, arteri suplai, laju aliran, dan gambaran lengkap drainase vena untuk perencanaan pengobatan

Diagnosis banding

Penyakit utama yang harus dibedakan dari fistula karotis-kavernosus:

• Trombosis sinus kavernosus: Sering didahului demam atau infeksi
• Penyakit tiroid mata (Graves oftalmopati): Sangat mirip terutama pada kasus bilateral ⁶⁾
• Sindrom Tolosa-Hunt / Pseudotumor inflamasi orbita: Penyakit inflamasi. Responsif terhadap steroid
• Sindrom fisura orbitalis superior / Sindrom apeks orbita
• Perdarahan retroorbital

Waspada misdiagnosis

Fistula karotis-kavernosus sering salah didiagnosis sebagai konjungtivitis, sinusitis, atau selulitis orbita ⁹⁾. Terutama pada tipe tidak langsung yang tidak memiliki trias klasik, jika ditemukan pembuluh darah seperti pembuka botol pada kongesti mata kronis yang resisten terhadap pengobatan, harus dicurigai kuat adanya fistula karotis-kavernosus dan dilakukan pemeriksaan pencitraan.

Q Mengapa angiografi serebral (DSA) diperlukan untuk diagnosis pasti fistula karotis-kavernosus?

A

CT dan MRI dapat menunjukkan pembesaran sinus kavernosus atau dilatasi vena oftalmika superior, tetapi tidak dapat menentukan lokasi pasti fistula, jenis arteri pemasok (cabang ICA/ECA), atau detail jalur drainase vena. Hanya DSA yang dapat memastikan hal-hal ini dan memungkinkan perencanaan terapi termasuk jalur pemasukan koil atau balon. Pada fistula karotis-kavernosus dural, diperlukan angiografi 4 pembuluh darah.

5. Terapi standar

Kebijakan pengobatan fistula karotis-kavernosus ditentukan oleh tipe penyakit, keparahan, dan perkembangan gejala. Pertama, diperlukan rujukan ke bedah saraf, sementara dokter mata menangani manajemen gejala mata dan observasi.

Indikasi observasi dan penutupan spontan

Fistula karotis-kavernosus tipe tidak langsung dengan volume pirau kecil dan gejala mata ringan dapat diharapkan menutup secara spontan.

• Tingkat penutupan spontan fistula karotis-kavernosus dural kurang dari 50%
• Beberapa laporan menyebutkan hingga 70% fistula karotis-kavernosus tidak langsung menutup spontan ⁶⁾
• Fistula karotis-kavernosus langsung jarang menutup spontan setelah 3 minggu
• Pada kasus ringan, penyembuhan dapat terjadi dengan manuver kompresi arteri karotis.

Terapi Endovaskular (Pilihan Pertama)

Terapi endovaskular dilakukan jika terdapat peningkatan tekanan intraokular yang persisten, penurunan penglihatan, diplopia, risiko perdarahan otak/perdarahan subaraknoid, atau jika penutupan spontan tidak diharapkan.

Embolisasi Koil: Pengisian sinus kavernosus dengan koil yang dapat dilepaskan. Dapat diterapkan pada tipe langsung dan tidak langsung.

• Pendekatan Transvena: Paling aman dan efektif untuk fistula karotis-kavernosus tidak langsung. Rute paling umum adalah sinus petrosus inferior (IPS) ²⁾. Jika IPS tidak dapat digunakan, pertimbangkan vena oftalmika superior (SOV), vena oftalmika inferior (IOV), sinus petrosus superior, pleksus vena pterigoid, atau SOV/IPS kontralateral.
• Tingkat keberhasilan embolisasi transvena mencapai 96,9% ⁴⁾.

Embolisasi Balon: Menutup fistula dengan balon sambil mempertahankan arteri karotis interna. Keberhasilan pengobatan >90% ¹⁾. Namun, ketersediaan balon yang dapat dilepaskan saat ini terbatas ³⁾.

Bahan Embolisasi Cair: Onyx (kopolimer etilen-vinil alkohol), n-BCA (lem histoakril). Pada fistula langsung aliran tinggi, perhatikan risiko refluks lem atau migrasi distal ³⁾.

Pendekatan Transorbital: Prosedur alternatif jika rute transvena tidak dapat digunakan.

• Tusukan langsung SOV dengan panduan Dyna-CT: memungkinkan penyesuaian kedalaman tiga dimensi, dan kurang terpengaruh oleh interferensi tulang orbita dibandingkan USG atau fluoroskopi ⁸⁾.
• Untuk pendekatan transorbital endoskopik (ETOA), lihat bagian “Penelitian Terbaru” paragraf 7.

Terapi Simtomatik Okular

• Tekanan intraokular tinggi: Gunakan tetes penurun tekanan seperti dorzolamide-timolol ⁹⁾.
• Tanpa perbaikan hemodinamik yang mendasar, kontrol tekanan intraokular terbatas.

Prognosis

• Jika fistula karotis-kavernosa langsung dibiarkan tanpa pengobatan, dapat menyebabkan ruptur sinus kavernosus, perdarahan otak, perdarahan subaraknoid, dan hasil yang mengancam jiwa lainnya.
• Penyebab utama kebutaan adalah glaukoma sekunder dan oklusi vena retina sentral.
• Pada kasus pengobatan yang berhasil, perbaikan gejala baik: telah dilaporkan kasus pemulihan dengan tekanan intraokular dari 31 menjadi 12 mmHg dan ketajaman penglihatan dari 0,04 menjadi 0,9³⁾.
• Kekambuhan terkadang dapat terjadi setelah penyembuhan tertutup.

Perhatian: Refluks Vena Kortikal (CVR)

Jika darah arteri mengalir balik ke sistem vena kortikal di permukaan otak (refluks vena kortikal; CVR), risiko perdarahan otak, edema serebral, dan infark vena meningkat. Tingkat perdarahan tahunan fistula arteriovenosa dural yang tidak diobati dengan CVR dilaporkan mencapai 13%⁷⁾, memerlukan perawatan endovaskular darurat.

Q Dapatkah fistula karotis-kavernosa tidak langsung sembuh dengan sendirinya?

A

Tingkat penutupan spontan fistula karotis-kavernosa dural kurang dari 50%, dan dilaporkan hingga 70% dari tipe tidak langsung (aliran rendah) menutup secara spontan⁶⁾. Namun, jika disertai refluks vena kortikal (CVR), risiko perdarahan otak tinggi dan penutupan spontan tidak dapat ditunggu. Kelayakan observasi ditentukan setelah evaluasi jalur drainase vena dengan angiografi serebral (DSA).

6. Fisiopatologi dan Mekanisme Terperinci

Anatomi Sinus Kavernosus

Sinus kavernosus adalah sepasang sinus vena dural yang terletak di lateral sella tursika.

• Jalur saraf kranial: Di dinding lateral, dari atas ke bawah, berjalan saraf III (okulomotor), IV (troklear), V1 (oftalmikus), V2 (maksilaris). Saraf VI (abdusen) berjalan di dalam lumen sinus kavernosus di lateral arteri karotis interna.
• Segmen kavernosus arteri karotis interna: Masuk sinus pada ligamen petrolingual dan keluar pada anulus dural proksimal.
• Cabang arteri karotis interna: Batang meningohipofisis (MHT), batang inferolateral (ILT), arteri kapsular McConnell.
• Jalur drainase vena: Vena oftalmika superior/inferior (SOV/IOV), fisura sylvii, fossa kranial anterior/tengah (sinus sfenoparietal), fossa kranial posterior (pleksus basilaris, sinus petrosus superior/inferior), pleksus pterigoideus.
• Sinus kavernosus kanan dan kiri terhubung oleh sinus interkavernosus anterior dan posterior
• Vena orbita tidak memiliki katup, sehingga mudah terjadi aliran balik saat tekanan meningkat

Mekanisme dari pembentukan shunt hingga gejala mata

Ketika darah arteri mengalir langsung ke sinus kavernosus tanpa melalui kapiler, tekanan dalam sinus kavernosus meningkat.

• Tipe drainase anterior: Peningkatan tekanan sinus kavernosus → aliran balik darah ke vena oftalmika superior → dilatasi vena oftalmika superior → kongesti orbita, peningkatan tekanan intraokular, proptosis, efek massa akibat pembesaran otot mata
• Tipe refluks vena kortikal: Aliran balik darah arteri ke vena sylvian dan vena batang otak → hipertensi vena kortikal → peningkatan risiko perdarahan intrakranial, edema serebri, dan infark vena³⁾

Jika fistula dural karotis-kavernosus terutama mengalir ke sinus petrosus inferior dan drainase anterior buruk, kongesti konjungtiva dan edema mungkin tidak mencolok, sehingga diagnosis menjadi sulit.

Mekanisme penutupan spontan

Mekanisme berikut berperan dalam penutupan spontan setelah embolisasi parsial³⁾:

1. Ukuran fistula kecil
2. Hipotensi
3. Stasis vena akibat penurunan gradien tekanan arteri-vena
4. Spasme atau diseksi arteri karotis interna selama DSA atau terapi
5. Peningkatan tekanan intrakranial akibat perdarahan intrakranial
6. Efek protrombotik dari agen kontras (kerusakan endotel, peningkatan adhesi leukosit, peningkatan agregasi eritrosit)
7. Tidak adanya drainase posterior

---

7. Penelitian Terbaru dan Prospek Masa Depan (Laporan Tahap Penelitian)

Untuk Pasien: Harap Dibaca

Konten berikut ini masih dalam tahap penelitian atau uji klinis, dan bukan merupakan pengobatan standar yang tersedia di rumah sakit umum. Ini adalah informasi referensi bagi para profesional mengenai perkembangan medis di masa depan.

Terapi dengan Perangkat Flow Diverter (FDD)

Perangkat Flow Diverter (FDD) adalah pendekatan yang mengarahkan ulang aliran darah dari lumen arteri karotis interna untuk secara bertahap mengurangi aliran darah ke fistula.

Dalam tinjauan sistematis oleh Stamatopoulos dkk. (2022), yang mencakup 16 studi dan 38 pasien, 94,7% di antaranya adalah fistula karotis-kavernosa langsung tipe Barrow A ⁵⁾. Perbaikan klinis tercapai pada 92,1% (35/38), dengan tingkat oklusi total segera 44,7% dan tingkat oklusi jangka panjang mencapai 100%. Tingkat komplikasi neurologis terkait FDD adalah 2,6% (1/38).

Bentuk penggunaan utama dan hasil:

Bentuk Penggunaan	Jumlah Kasus	Catatan Khusus
FDD saja	4 kasus	Tingkat oklusi total segera 100%
FDD + bahan embolisasi	11 kasus	Tingkat oklusi total segera 45,4%
FDD ganda	6 kasus	—
FDD ganda + bahan embolisasi	17 kasus	—

Terapi antiplatelet pascaoperasi (DAT: aspirin 100 mg + clopidogrel 75 mg) diberikan pada 84,2% kasus ⁵⁾. Pembangunan bukti lebih lanjut melalui studi prospektif multisenter merupakan tantangan.

Pendekatan transorbital endoskopik (ETOA)

Untuk fistula karotis-kavernosa tidak langsung di mana rute vena konvensional tidak dapat digunakan karena trombosis atau lainnya, pengobatan pertama di dunia menggunakan pendekatan transorbital endoskopik (ETOA) dilaporkan pada tahun 2025.

Wong dkk. (2025) berhasil menutup fistula karotis-kavernosa tidak langsung tipe Barrow D pada pria berusia 65 tahun dengan ETOA untuk mengakses sinus kavernosus langsung dari dalam orbita dan menyuntikkan Flosseal ⁴⁾. Oklusi total dikonfirmasi dengan DSA satu bulan kemudian.

Keuntungan ETOA: sayatan kecil, invasif minimal, rawat inap singkat, akses langsung ke sinus kavernosus. Tingkat keberhasilan yang dilaporkan untuk pendekatan transorbital (termasuk tusukan langsung vena oftalmika superior) adalah 89,9% (30 studi, 140 pasien) ⁴⁾.

Strategi oklusi spontan setelah pengobatan parsial

Telah dilaporkan kasus penutupan spontan pirau sisa setelah terapi endovaskular parsial (hanya menutup drainase anterior), yang menjadi perhatian sebagai pendekatan invasif minimal untuk kasus berisiko tinggi ³⁾. Prinsip manajemen adalah pemantauan klinis dan pencitraan dalam interval pendek, serta terapi tambahan segera saat gejala memburuk.

---

8. Referensi

1. Mahmoodkhani M, Askariardehjani N. Post-traumatic carotid-cavernous fistula. Heliyon. 2023;9:e14778.
2. Rotim A, Kalousek V, Raguz M, et al. Transvenous approach for indirect carotid-cavernous fistula using detachable coils: a case report and review of treatment options. Acta Clin Croat. 2022;61:555-559.
3. Liao WJ, Hsiao CY, Chen CH, Tseng YY, Yang TC. Spontaneous resolution of an aggressive direct carotid cavernous fistula following partial transvenous embolization treatment: a case report and review of literatures. Medicina. 2024;60:2011.
4. Wong DK, Chan NN, Ng BC, Mak CH. Endoscopic transorbital approach to managing indirect carotid cavernous fistula: a novel technique. Surg Neurol Int. 2025;16:532.
5. Stamatopoulos T, Anagnostou E, Plakas S, et al. Treatment of carotid cavernous sinus fistulas with flow diverters: a case report and systematic review. Interv Neuroradiol. 2022;28:70-83.
6. Pellegrini F, Zappacosta A, Cirone D, Ciabattoni C, Lee AG. A case of spontaneous bilateral direct carotid-cavernous fistula. Cureus. 2022;14:e24634.
7. Sharma R, Ponder C, Kamran M, et al. Bilateral carotid-cavernous fistula: a diagnostic and therapeutic challenge. J Investig Med High Impact Case Rep. 2022;10:1-6.
8. Min XF, Yuan G, Si GY, Xu YN. Direct puncture the superior ophthalmic vein guiding by Dyna-CT to obliterating a traumatic carotid-cavernous sinus fistula: a case report and literature review. Medicine. 2022;101:e31560.
9. Sarkis Y, Worden A, Schreiber T, Lapitz A. High index of suspicion: diagnosing a carotid-cavernous fistula. BMJ Case Rep. 2023;16:e253473.